肋骨软骨移植治疗多指畸形患者术后软骨缺损

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摘要
我们介绍了一例接受肋骨软骨移植治疗的多指畸形患者术后软骨缺损的病例。在患者 1 岁时进行了桡骨指和韧带骨膜瓣的切除以及纵向截骨术。术后指间关节的对线是直的，但逐渐出现偏差。患者 3 岁时使用肋骨软骨移植物进行了翻修手术。随访 3 年取得满意结果。作者认为，肋骨软骨移植物可能是术后软骨缺损修复手术的合理选择。
背景
多指畸形是最常见的手部先天性异常，此类病例通常转诊给儿科手外科医生。手术的目的是重建一个笔直、稳定和灵活的拇指。重建手术被认为是改善美容和功能的成功方法。治疗轴前多指畸形最常见的手术方法是桡侧拇指消融和关节重建。通常，手术结果优或好，再手术率低。然而，在某些情况下会出现并发症。一种可能的并发症是术后软骨缺损。如果进行截骨术以制造更成比例的拇指，过度的软骨切除会导致指间 (IP) 关节倾斜和不稳定，这可以通过手术来控制。然而，对于术后严重偏离的拇指，没有普遍接受的治疗方案。在这里，我们报告了使用肋骨软骨移植物重建多指畸形患者 IP 关节术后软骨缺损。据我们所知，之前没有类似案例的报告。此处提供的信息可能对将来遇到的类似案例有所帮助。
案例展示
一名 1 岁男童被诊断为左侧轴前多指畸形。他在其他方面都很健康，没有其他先天性异常的个人或家族史。他复制了几乎相同大小和形状的左手拇指。射线照相评估证实 Wassel 3 型多指畸形（图 1）。

图1  术前发现。(A) 左拇指的术前外观。(B 和 C) 左手拇指的术前 X 光片。

最初的手术是在患者 1 岁时在仰卧位全身麻醉下进行的。切除桡骨指，并进行韧带骨膜瓣和近节指骨外侧髁的纵向截骨术，以制作适当平衡的拇指。保留近端指骨的主要部分以稳定 IP 关节。桡侧副韧带的重建和从桡侧指获得的皮瓣对尺侧指的覆盖被用于提供稳定性和尺侧指的正确对准。手术后 IP 关节的排列是直的（图 2）。然而，IP 接头逐渐偏离，角度最终达到 50°（图 3）。

图 2  初次手术后 1 个月的 X 光片显示指间关节直线排列。

图 3  (A) 外观和 (B) 初次手术后 1 年零 9 个月的放射照片。指间关节的角度达到50°。

治疗
进行肋骨软骨移植以治疗软骨缺损并重塑 IP 关节表面。第二次手术是在全身麻醉和仰卧位下进行的，时间是在第一次手术后 1 年零 9 个月。使用之前的皮肤切口。骨膜和囊一起升高。通过刮除术扩大移植床，以确保移植物的骨部分足以实现牢固固定。如前所述（图 4A），从右侧第五肋骨的骨软骨交界处获得移植物。将收获的移植物修剪成适合近节指骨外侧髁的形状，并用 1.0 mm 克氏针和外科金属丝牢固地固定到扩大的移植床上（图 4B、C). 虽然软骨下骨水平不水平，但关节面被调整为平滑贴合，因此关节运动不会受到干扰。

图 4  骨软骨移植物的外观。(A) 从右第五肋骨的骨软骨交界处收获的肋骨软骨移植物。(B) 用手修剪移植物以适应近节指骨外侧髁的形状。(C) 用 1.0 mm 克氏针和手术线将移植物固定到扩大的移植床上。星号表示形成近节指骨外侧髁的固定移植物。


手术后IP关节用克氏针临时固定8周。在相同的时间内应用了长臂石膏。患者在手术后 10 周开始进行被动活动范围锻炼，并在术后 3 个月时被允许恢复日常活动。
结果和后续行动
第二次手术后七个月，植入的电线被移除。术前 X 光片显示移植物骨愈合（图 5A、B）。术中关节造影显示关节面连续（图5C），骨软骨碎片牢固融合。

图 5  肋骨软骨移植术后 7 个月的 X 光片。（A 和 B）植入物移除前的射线照片。移植物与移植物床融合。(C) 关节造影显示关节面是连续的。


在肋骨软骨移植手术后 3 年的随访中，患者的 IP 关节笔直、稳定、活动灵活且无痛。主动活动范围为 0°/60°（图 6）。根据日本手外科学会制定的评分系统，临床结果被归类为良好。射线照相检查表明 IP 关节对齐良好。供体部位既没有关节间隙变窄也没有发病率。病人和他的家人对结果都很满意。

图 6  肋骨软骨移植术后 3 年的外观和 X 光片。(A) 前视图。(B) 指间关节的主动伸展。(C) 指间关节的主动屈曲。（D 和 E）X 光片显示移植物的骨结合，没有骨吸收的证据。关节间隙得以维持。

讨论
轴前多指重建已被认为是改善美容和功能状态的良好治疗选择。通常，手术结果优或好，再手术率低。然而，在少数情况下会出现并发症。
Wassel 3 型多指畸形很难通过重建手术治疗。如果两个手指都发育不全且大小相等，则很难重建一个平衡良好的拇指。一般可采用两种主要方法。一种是对一个手指进行简单消融，然后进行韧带骨膜瓣技术，另一种是 Bilhaut 手术。无论采用何种技术，桡骨多指畸形重建的目标都是获得一个功能和美观可接受的拇指。
最初的 Bilhaut 手术有时会产生不良效果，例如指甲畸形、关节僵硬和畸形复发。对 Bilhaut 程序进行了多次修改，但并发症风险和学习曲线仍然存在。相比之下，Manske 的韧带骨膜瓣技术简单，但会导致狭窄的 IP 关节不稳定和倾斜。堀井等改良韧带骨膜瓣技术以保留远端关节面的桡侧，从而保持 IP 关节的稳定性。尽管这种技术确保了 IP 关节的稳定性，但由于宽近节指骨和发育不良的远节指骨之间的尺寸不匹配，美容效果可能很差。因此，通常进行截骨术直到获得合适的尺寸。尽管在截骨术期间格外小心，IP 关节的软骨缺损仍可能发展。
软骨缺损导致 IP 关节倾斜和不稳定，是多指畸形患者的严重术后并发症。截骨术的适当范围可能难以确定。IP 关节的倾斜和不稳定是一种罕见的并发症，但可能很严重。严重偏离手指的治疗目标是恢复稳定和笔直的拇指。一些外科手术可供选择，例如韧带成形术、肌腱转移术和关节固定术。关节固定术可以确保稳定性和良好的排列。然而，这种技术牺牲了 IP 关节的运动范围。总的来说，对于严重的术后拇指偏斜，仍然没有普遍接受的治疗方法。
自体或同种异体骨软骨移植物用于修复各种类型的关节软骨缺损。股骨髁和肋骨软骨连接处是常见的自体供体部位。股骨髁的非负重区域经常被选择并且易于收获。但取材为圆柱形，直径3～6mm，难以贴合小儿指骨髁。尽管肋骨软骨移植物的采集过程侵入性略大，但可以采集直径为 10-15 毫米的骨软骨碎片，从而使移植物形成具有高度的自由度。使用肋骨软骨移植物可能会出现并发症。供区疼痛在手术后持续数天。小心抬高骨膜和软骨膜对于降低胸膜损伤和气胸的风险很重要。
肋骨软骨移植物是恢复强直或严重受损手指关节的一种治疗选择。Munro等人报道了从肋骨软骨交界处获取的骨软骨移植物的可行性，并将其用于颞下颌关节。迄今为止，许多研究描述了使用肋骨软骨移植物治疗各个区域的软骨缺损并取得了令人满意的结果。然而，据我们所知，尚无详细报道使用肋骨软骨移植物重建多指畸形患者术后软骨缺损。这种移植物允许用均匀的透明软骨关节表面重铺关节，而不会对其他关节产生不利影响。尽管切除了整个肋骨软骨交界处，但供体部位的缺损被硬结缔组织替代，并且没有不良反应的报道。
总之，我们报告了使用肋骨软骨移植修复多指畸形患者的术后软骨缺损。在最后 3 年的随访中，患者的 IP 关节笔直、稳定、无痛且可活动。即使整形外科医生在对多指畸形患者进行截骨术时非常小心，IP 关节的软骨缺损也可能会发展。肋骨软骨移植物是翻修手术的合理选择。
学习要点

• 在对多指畸形患者进行关节软骨切除术时，儿科手外科医生再小心不过了。
• 术后软骨缺损是多指畸形的严重并发症。
• 如果发生术后软骨缺损，肋骨软骨移植物可能是翻修手术的合理选择。