英国患者右髂窝疼痛的罕见原因

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摘要
一名 62 岁的亚洲男性因右髂窝疼痛 3 个月就诊，在过去 3 周内逐渐恶化。除红细胞沉降率轻度升高外，所有血液参数均无异常。CT 成像显示升结肠和盲肠增厚。结肠镜活检显示黏膜下肉芽肿具有提示血吸虫病的特征，寄生虫血清学血吸虫抗体阳性。他接受了吡喹酮治疗，随后出现症状和放射学改善。然而，近 2 年后，他因小肠梗阻接受了右半结肠切除术。切除的肠显示出炎性盲肠肿块和末端回肠腺癌。背景人体是 350 多种不同种类的寄生虫和原生动物的宿主，最可能的早期人类寄生虫感染记录可追溯到公元前 3000 年。据估计，全世界约有 25%–30% 的人口感染了某些寄生虫。其中一种寄生虫是血吸虫，就全球流行率而言，它仅次于疟疾。血吸虫病于 1852 年由 Theodore Bilharz 首次描述，因此该病通常也称为血吸虫病。
血吸虫是一种血吸虫（吸虫），主要有五种；其中四种已知会影响胃肠道（曼氏菌、日本粳稻、湄公河、几内亚和相关的闰），其中一种主要影响泌尿生殖系统（血吸虫）。它具有吸虫-脊椎动物-间脊椎动物的生命周期，以淡水蜗牛为中间宿主，人类为确定宿主（图1）。一旦进入人体，寄生虫就会释放卵子，这些卵子可能会被困在内脏中，导致肉芽肿反应、纤维化和长期并发症。

图1
显示血吸虫生命周期的图表。
肠道血吸虫病通常继发于曼氏血吸虫或日本血吸虫感染，但也有报道由血吸虫引起。肠道受累可导致胃肠道相关症状，如腹痛、腹泻、消化不良、里急后重、直肠排出血液和/或粘液，以及一些全身症状，如发烧、营养不良、厌食和体重减轻。肠道受累表现为急性阑尾炎和盲肠肿块也有报道。根据世界卫生组织的报告，78 个不同的国家报告了血吸虫传播，非洲的疾病负担最多；但也有来自其他地区的报道，包括中东、南美和东南亚。考虑西方国家时；它在美国是一种极其罕见的疾病，在欧洲相对罕见，据报道只有几百例病例，主要涉及移民、难民和游客。据我们所知，之前没有关于英国患者出现这种疾病肠道表现的报道。
我们提供此类患者的首例病例报告，并预计随着全球旅行和移民变得更加普遍，未来可能会出现更多病例。
案例展示
一名 62 岁的亚洲男性因右侧髂窝疼痛 3 个月就诊，并且在 3 周内逐渐恶化。他最近开始服用可待因并报告便秘，但没有其他胃肠道或全身症状。他的病史包括憩室病和双侧腹股沟疝修补术。他出生在肯尼亚，大约 45 年前移居英国。旅行历史包括大约 15 年前到肯尼亚旅行，最近 2 年到斐济、印度北部和中部旅行，以及在过去 6 个月里进行了 3 周的加勒比海游轮。检查时，他血压正常，无发热，心率为 67 次/分钟。腹部检查发现右髂窝（RIF）压痛，但无肿块、强直或反跳痛，Rovsing 征阴性。
调查
除红细胞沉降率轻度升高外，所有血液检查均正常。腹部 X 线平片显示结肠粪便负荷，但没有肠梗阻的证据。CT 扫描显示升结肠和盲肠增厚，伴有炎症性脂肪链和邻近的反应性淋巴结（图 2）。

图 2
CT 图像显示盲肠和升结肠壁增厚伴盲肠周围炎性变化（箭头）。

考虑到结肠病变的可能性，患者接受了结肠镜检查，结果显示盲肠和升结肠有轻微炎症和轻度斑片状红斑（图 3）。活检显示黏膜下肉芽肿具有提示血吸虫病的特征（图 4）。之后，他进行了寄生虫血清学检查，血吸虫抗体呈阳性。用于血清学的检测试剂盒是 DRG 产品S. mansoni ELISA IgG 检测。

图 3
内窥镜检查显示肠黏膜炎症（箭头）。

图 4
具有典型血吸虫脊柱的黏膜下肉芽肿（箭头）。

治疗当地结直肠多学科团队 (MDT) 讨论了患者的治疗，随后他被转诊至地区传染病科。患者接受了单次吡喹酮治疗，分次给药（20 mg/kg stat 剂量，随后在 4-6 小时内进一步 20 mg/kg stat 剂量），随后症状和放射学改善。
结果和后续行动第一剂吡喹酮后患者的临床症状有所改善，并建议定期随访。初次就诊后约 11 个月，尽管盲肠极轻度残留增厚，但 CT 随访显示明显改善（图 5）。

图 5
CT 图像显示结肠增厚和结肠周围炎性变化的改善（箭头）。
然而，患者继续报告间歇性右侧下腹痛，并在初次就诊后 2 年出现严重腹痛和腹胀到急诊科就诊。CT 显示盲肠和末端回肠明显增厚导致小肠梗阻（图 6）。患者接受全胃肠外营养，小肠梗阻在接下来的几周内得到缓解。与区域传染病科合作，他再次在结直肠 MDT 进行了讨论。据说他最初的单一疗程的吡喹酮治愈率为 85%，因此他开始继续服用吡喹酮，认为进一步复发的可能性不大。此外，他通过 QuantiFERON-TB Gold 测试和重复结肠镜活检检查了他的肺结核，结果均为阴性。这些活检也没有显示出恶性肿瘤或活动性血吸虫病的证据。不幸的是，患者在出院后几天内再次出现亚急性小肠梗阻，在结直肠 MDT 进一步讨论后，他接受了右半结肠切除术。标本组织病理学显示炎症性盲肠肿块和回盲瓣近端回肠末端腺癌。然而，没有证据表明存在活动性寄生虫感染。患者被转诊至肿瘤科，认为不需要辅助化疗，患者将在间隔 6 个月后进行进一步的影像学随访。

图 6
CT 图像显示盲肠和远端回肠末端壁增厚（箭头）伴继发性小肠梗阻。
讨论
血吸虫病导致全球范围内的重大疾病负担，据报道，血吸虫病导致的死亡人数每年在 200 000-300 000 人之间。世卫组织最近一份关于血吸虫病治疗的报告显示，2017 年全球有近 9900 万人接受了治疗，其中大多数来自非洲大陆。
症状可能是急性、亚急性或慢性感染的结果。急性感染可能没有症状，也可能导致尾蚴性皮炎或片山综合征（全身性超敏反应）。
由于寄生虫卵可能被困在任何内脏中，亚急性和慢性感染可能涉及单个或多个器官系统，包括胃肠道、泌尿生殖系统、心血管、肺和神经系统（图 1）。这通常会导致混淆，从而延误诊断。
诊断血吸虫病的金标准测试是粪便或尿液中是否存在寄生虫卵。然而，由于卵仅由成虫产生，在人类中发育可能需要长达 8 周的时间，因此最初的测试可能不会呈阳性。在调查任何疑似感染患者时，这是一个重要的考虑因素。也可以通过内窥镜活检直接观察组织样本中的寄生虫来进行诊断，就像我们的患者一样，但这种更具侵入性的方法有其潜在的固有并发症。
吡喹酮是 1970 年代开发的一种药物，是一种有效且安全的选择，可以单次或两次分次口服给药，治愈率在 60%–90% 范围内。大约 6-8 周后，它可以重复 95%–100% 的效果，因为它只对成虫有效。
早期诊断不仅对治疗患者的症状很重要，而且对预防慢性疾病的长期后遗症也很重要脱垂。在结肠中，慢性血吸虫病可因炎症反应部位的肉芽肿反应而导致息肉形成。
在我们患者的病例中，最初的 CT 引起了对结直肠癌的怀疑，随后将该患者转诊至结直肠癌 MDT。然而，活检当时排除了恶性肿瘤，同时确认了肠道血吸虫病。当患者出现小肠梗阻时，被认为很可能继发于血吸虫病复发，但在鉴别范围内有瘤形成。当患者接受右半结肠切除术时，切除的肠道在盲肠出现炎症性肿块，但在回肠末端也出现腺癌。
S. haematobium与膀胱癌之间的联系已在文献中得到充分证实。另一方面，肠道血吸虫病和结直肠腺癌之间的联系不太令人信服，数据显示日本血吸虫继发结直肠腺癌的风险轻度增加，而曼氏血吸虫病的风险则更低。
此外，血吸虫的文献中几乎没有先例-相关的小肠腺癌。对于我们的患者，我们假设末端回肠腺癌更可能继发于寄生虫感染引起的慢性炎症过程。然而，也有可能癌症纯属巧合，与先前的寄生虫感染无关。
尽管该病例报告是英国首例出现血吸虫病胃肠道表现的患者；它旨在强调一种疾病过程，由于前往流行地区旅行，该疾病过程可能在英国各地出现的患者中变得更加普遍。这可能会造成诊断困境，因为血吸虫病通常不会成为右髂窝疼痛和压痛患者鉴别诊断的一部分。这个案例强调需要保持开放的心态，并在所有患者中寻求适当的旅行史，特别是那些有无法解释的 RIF 疼痛和/或压痛的患者。
学习点

• 在这个全球化时代，我们敦促临床医生寻找适当的旅行史。虽然罕见，但在炎症标志物正常的结肠炎的鉴别诊断中应考虑寄生虫感染。
• 鉴于可能的长期并发症，该病例突出了肠道血吸虫病病例长期随访的重要性。
• 在与具有慢性病背景的患者打交道时，重要的是要排除其他可能以类似方式出现的情况，因为当前的表现可能继发于新的无关病理。