喉放线菌病

admin · 发表于 2022-4-24 14:10:01

埃塞俄比亚西达马哈瓦萨大学综合专科医院36岁女性病例，埃塞俄比亚患者
背景：
放线菌病是由丝状革兰氏阳性厌氧菌产生的肉芽肿感染。由于其罕见、症状不明确，并且与更常见的疾病（包括癌症、克罗恩病和肺结核）相似，因此在术前识别它是一种具有挑战性的疾病。
案例介绍：我们的病例是一名来自 Oromia 地区西 Arsi 地区的 36 岁女性，她有 6 个月的打鼾、发音困难和咳嗽病史，以及显着但未量化的体重减轻、疲劳和低下- 级别和间歇性发烧，为此她去过各种医疗机构，但症状没有明显改善。过去 5 年她患有糖尿病，每天两次服用 500 毫克二甲双胍，血糖控制不佳。报告中的身体检查结果，包括喉咙检查，均无异常。就诊时的随机血糖水平为 300 mg/dl（升高）。喉镜检查发现双侧声带前三分之一处有不规则肿瘤，累及前连合。活检结果显示有脓肿形成的放线菌颗粒。
结论：喉放线菌病与喉癌和喉结核等其他常见炎症非常相似。建议临床医生，尤其是耳鼻喉科医生，要注意这种罕见但极其相似的疾病状况，以便及时避免不必要的干预。

介绍放线菌病是一种由厌氧丝状革兰氏阳性菌引起的罕见慢性肉芽肿病。它具有全球分布，主要影响中年人，男性多见两到四倍。人类的主要病原体是以色列放线菌。随着感染的进展，肉芽肿组织、广泛的反应性纤维化和坏死、脓肿、引流鼻窦和瘘管会形成。
通常不认为是机会性感染的放线菌属物种利用组织损伤或粘膜破裂渗入头部和颈部的周围结构。因此，牙齿感染和口颌面损伤是常见的诱发因素。直接感染是最常见的传播方式，血行传播仅在极少数情况下发生。尽管存在诸如筋膜平面或淋巴引流等解剖学障碍，以及许多窦道的发展，颈面部放线菌病仍有可能传播，这是一个决定性特征。
颈面部（50%）是最常见的感染部位，其次是腹部（20%）和胸部（15-20%）区域。随着感染不断扩散，无论组织平面如何，疾病都趋于局限。淋巴结病是一种罕见的情况。
症状包括嗜睡、发烧、体重减轻和上气道阻塞 (UAWO)，并且该疾病具有长期、惰性的病程。可触及的肿块、可见的窦道和瘘管都是可能的物理发现。两种可能的实验室检查结果是贫血和白细胞增多。
放线菌硫颗粒的组织学检测和/或放线菌培养通常用于做出结论性诊断。脓是培养的最佳标本。硫颗粒是放线菌菌落，其特征是肉芽组织区包围一个或多个椭圆形嗜酸性颗粒。这些颗粒会释放出不耐酸的珠状或丝状革兰氏阳性杆菌。硫磺颗粒提示放线菌病，但不是特征性的，因为诺卡氏菌或曲霉等物种可能具有相似的外观。
许多人在做出诊断之前就已经切除了肿瘤。在手术前诊断已得到证实的个体中，初始药物治疗是合理的。青霉素是首选抗生素。推荐的治疗方法是青霉素 G（每天 10 到 2000 万单位，每 4 到 6 小时一次），持续 4 到 6 周，然后口服青霉素（2 到 4 g/天）或阿莫西林 6 到 12 个月。四环素、红霉素或克林霉素是青霉素过敏患者的不错选择。
手术通常用于有严重坏死和大量脓肿形成的明显病变的患者，以及切除慢性瘘管、复发性疾病或无法排除恶性肿瘤的患者。切除肿瘤的患者也应给予大剂量抗生素。当药物和手术治疗相结合时，超过 90% 的病例的结果是令人满意的。人们因放线菌感染而死亡是不寻常的。
伦理审查
在获得哈瓦萨大学机构审查委员会 (IRB) 的许可信后，患者获得了书面知情同意书，以发表本病例报告。
案例展示
这是来自奥罗米亚地区西阿尔西地区的一名 36 岁女性的病例，她有 6 个月的打鼾、发音困难和咳嗽病史，以及显着但未量化的体重减轻、疲劳和低血压。级和间歇性发烧，为此她去过各种卫生设施，但症状没有明显改善。过去 5 年她患有糖尿病，每天两次服用 500 毫克二甲双胍，血糖控制不佳。报告中的身体检查结果，包括喉咙检查，均无异常。就诊时的随机血糖水平为 300 mg/dl（升高）。喉镜检查发现双侧声带前三分之一处有不规则肿瘤，累及前连合。活检结果显示有脓肿形成的放线菌颗粒。经查，全血细胞计数、血沉、肾功能、肝功能均在正常范围内。人类免疫缺陷病毒 (HIV)、乙型肝炎表面抗原 (HbsAg) 和丙型肝炎病毒 RNA (HCV RNA) 的血清学检测结果均为阴性。她的随机血糖水平为 300 mg/dl，很高，在随访图表中，她的血糖控制同样很差。她的耳鼻喉科检查无异常，但软喉镜检查显示两侧声带前三分之一处不规则肿块，累及前连合（图 1）。

图 1显示左侧声带前三分之一处的肿块、双侧前部真声带和前连合（箭头）。

用苏木精和伊红染色组织病理学检查肿块时可见放线菌颗粒。具有嗜碱性外观和精细嗜酸性边界的圆形椭圆形肿块定义了颗粒，在不同的放大倍数下表明放线菌病（图 2A-C）。

图 2显示不同放大倍数的病例组织病理学图像。低倍放大 (4x) 的组织病理学图像显示放线菌巨大菌落周围有致密的中性粒细胞片，菌落边缘有粉红色边缘，称为 splendore-Hoeppli 现象 ( A )。中等放大倍数 (20x) 下喉部鳞状上皮衬里的组织病理学照片，带有上皮下硫颗粒 ( B )。高倍 (40x) 组织病理学图片 ( C ) 中的硫颗粒被致密的中性粒细胞片包围。

讨论
喉放线菌病被称为“头颈部疾病的大伪装者”。这不仅强调了它的神秘本质，而且强调了大多数医生不熟悉它的事实。因此，获得足够标本进行组织病理学评估和培养的适当程序经常被忽视。
因为放线菌病通常会（至少在最初）对短疗程的广谱抗生素产生反应，错误地认为患者患有细菌性牙源性感染，因此该患者在疾病中停留了这么长时间，而她的疾病状况没有显着改善。她没有显着反应，也许是由于剂量/治疗持续时间不足。由于延迟诊断，病程变得更加慢性并且纤维化变得更加普遍。增加的纤维化也使典型硫颗粒的组织学研究变得困难。因此，谨慎考虑此类不寻常的情况，特别是当对经验性抗生素的反应延长时。
当疾病随着抗生素治疗的重复疗程而进展时，纤维化和“木质”硬结通常类似于恶性过程。活检标本的肉芽肿外观有时会被误解为结核病。更常见的是，颗粒通过染色或活检被误解为诺卡菌病的征兆。这些错误可以通过记住恶性病变根本不应对抗菌治疗产生反应来避免，而诺卡菌属和分枝杆菌属抗酸，放线菌则不是。
8 月19日至 21 日尚未在随机对照试验中研究抗生素治疗喉放线菌病。体外抗生素敏感性测试和短期病例系列用于开发治疗方案。颈面部放线菌病经常需要抗生素治疗。在更复杂的情况下，可能需要手术干预。我们的患者对她服用 1 个月的青霉素 G 和接下来 6 个月的阿莫西林有显着反应。几乎有类似的报道。
单独对放线菌有效的抗生素方案通常可以治愈；因此，治疗不需要针对可能与放线菌属物种一起分离的其他共生菌群。由于这个原因，我们使用了单一疗法。
我们对该患者进行了总共 7 个月的治疗，因为治疗时间应根据感染的严重程度以及是否存在临床或病理缓解来确定。我们采用临床和喉镜缓解停止治疗（图3 ）。

图 3显示治疗后喉镜检查显示明显改善，无局灶性病变。

良好的临床反应通常通过结合内外科策略来实现。但是，建议在治疗后对患者进行长时间观察，以快速发现复发的个体。我们的患者现在在初次诊断后的第 12 个月和我们停止服药后的第 5 个月。她做得很好，因此到目前为止还没有手术的地方。
结论
喉放线菌病是喉癌和喉结核等其他常见炎症性疾病的重要伪装者。建议临床医生，尤其是耳鼻喉科医生，了解这种罕见但模仿的疾病状况，以便及时停止不必要的干预。

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