反复泌尿妇科手术后子宫内膜异位症的非典型阴道位置

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摘要
我们概述了在反复泌尿妇科手术后位于靠近尿道的阴道前壁远端的疤痕组织中阴道子宫内膜异位症的病例。我们的案例介绍了一名 45 岁的女性，她在年轻时被诊断出患有盆腔子宫内膜异位症。由于盆腔器官脱垂、压力性尿失禁症状和尿流减少，她接受了几次阴道手术。在她最近的阴道手术一年后，她在阴道前壁的下部出现了一个压痛的肿块。怀疑是尿道憩室，但诊断性穿刺和活组织检查出乎意料地显示经组织学证实的子宫内膜异位症。随着囊肿复发，对所有可见的子宫内膜异位组织进行了手术切除。随访3年后，患者无复发。
背景
子宫内膜异位症是一种慢性炎症性疾病，定义为在子宫腔外存在子宫内膜腺体和间质。它是一种雌激素依赖性病症，因此主要出现在育龄期。在生育妇女中的患病率约为 5%。盆腔子宫内膜异位症占大多数病例，主要位于卵巢和腹膜（子宫膀胱窝、卵巢窝、道格拉斯囊）。阴道子宫内膜异位症主要被描述为后穹窿深部浸润性子宫内膜异位症的一部分。然而，子宫内膜异位症也可以在阴道更远端的部位被诊断出来，在这些部位占盆腔外病例的比例不到 1%。该病例提请注意反复泌尿妇科手术后子宫内膜异位症的罕见位置，以便能够早期诊断和适当治疗。
案例展示
我们的 45 岁患者因压力性尿失禁、尿流减少和夜尿被转诊至泌尿妇科门诊。尽管有尿流，她仍计划进行无张力阴道胶带 (TVT) 和前阴道缝合术。然而，发现阴道前壁下部有囊肿，手术被推迟。患者 14 岁初潮，随后月经规律，无明显痛经。在她 20 岁出头的时候，她接受了两次腹腔镜检查：一次是因为没有任何子宫内膜异位症的迹象而导致不孕而进行诊断性腹腔镜检查，一次是因为疼痛而进行的腹腔镜检查，在这种情况下被诊断为腹膜子宫内膜异位症。未发现深部子宫内膜异位症。她接受口服避孕药治疗 1.5 年。她在 25 岁、26 岁和 33 岁时有过 3 次自然怀孕和无并发症的阴道分娩。在 34 岁时，她接受了腹腔镜绝育手术。怀孕后，她出现了有症状的盆腔器官脱垂。在她30多岁和40多岁的时候，她经历了3次阴道手术：曼彻斯特手术（包括宫颈切除术和前阴道缝合术）、前阴道缝合术和后阴道缝合术。她的病史包括经过良好治疗的甲状腺功能减退症和抑郁症。没有吸烟或酗酒史。体重指数为 30.9。在最后一次阴道手术一年后，她经历了疼痛和月经不调并伴有点滴出血。阴道检查显示膀胱颈水平的阴道前壁有压痛。
调查
超声检查显示囊性结构，怀疑是尿道憩室。来自 MRI 扫描的 T1 加权图像显示阴道前壁有一个 1.5 cm 的高信号大囊性结构，距阴道口约 3 cm，与充满血液的囊肿相符（图 1 ）。阴道囊肿被刺破，活组织检查的组织学评估显示子宫内膜异位症。由于患者没有其他症状，因此未开始进一步治疗。

图1  MRI在冠状面和矢状面上显示的子宫内膜异位浸润。

八个月后，在同一位置发现压痛，但没有性交痛或出血。然而，患者仍然患有压力性尿失禁和尿流量减少。患者随后被转诊至 Rigshospitalet 哥本哈根大学医院的子宫内膜异位症中心。检查显示阴道前壁下三分之一处有浸润，超声检查显示靠近尿道的囊肿，磨玻璃回声在靠近尿道处测量为 1.5×2 cm。MRI 证实了初步结果，还显示了其他相关的较小囊肿。
鉴别诊断由于患者出现压力性尿失禁并伴有尿流减少，起初怀疑尿道憩室或良性囊肿。为了排除另一种相关的鉴别诊断，如 Gartner 导管囊肿、Skene 腺体囊肿和血管瘤，进行了活组织检查。
治疗在等待指定的手术切除期间，患者在手术过程中出现了周期性疼痛。它用口服孕激素（Provera 5 毫克/天）治疗 1 个月但没有成功。手术以膀胱尿道镜检查开始，以确保尿道正常。在前壁下部切开阴道粘膜。通过尖锐的解剖，从靠近尿道的膀胱底部位置切除阴道囊肿（图 2）。总共摘除了三个包囊，最大的包囊直径为 2.5 厘米。发现经典的子宫内膜异位囊肿内容物。去除所有可见的子宫内膜异位组织。最后，患者使用了宫内激素避孕器 (IUD)。

图 2  从阴道前壁手术切除子宫内膜异位囊肿。

结果和后续行动
组织学检查证实了子宫内膜异位症的诊断。6 个月后因偏头痛取出宫内节育器。在最初计划的泌尿妇科手术之前，后续 MRI 扫描显示子宫内膜异位症没有复发，患者接受了前阴道缝合术和 TVT，并取得了成功。随访 3 年，患者子宫内膜异位症仍未复发。

讨论
本病例说明多次泌尿妇科手术后，子宫内膜异位症可能植入阴道前壁远端。阴道子宫内膜异位症通常发生在后穹窿。该位置的发病机制仍在争论中。然而，普遍的理解是它起源于直肠阴道隔，是深部子宫内膜异位症的一部分。阴道前壁远端的子宫内膜异位症很少见，这种位置的起源不明。在对我们的患者进行检查时，在本研究中没有发现类似的病例。然而，在撰写本病例时，澳大利亚也报道了一个子宫内膜异位症位置相似的病例。与我们的案例相比，该案例展示了一名无并发症阴道分娩但没有妇科手术史的患者。应考虑阴道分娩期间子宫内膜组织的直接铺展和植入，因为假设子宫内膜组织可以在分娩期间植入。但在那种情况下，预计会出现大量阴道子宫内膜异位症。我们患者的症状发生在她最后一次分娩后 10 多年，这段时间对于子宫内膜组织的无症状增生来说是一段漫长的时间。由于这些原因，直接传播是不太可能的解释。一个更合理的解释是在诊断为子宫内膜异位症之前进行全面阴道手术（两次前阴道缝合术）后发生医源性播散（着床）。尤其是曼彻斯特手术，包括宫颈截肢术和前阴道缝合术，可能导致子宫内膜组织医源性播散。这一假设基于这样一个事实，即疤痕子宫内膜异位症众所周知并且之前已经描述了手术期间子宫内膜组织溢出的理论。瑞典的一项大型登记研究发现，与仅阴道分娩的女性相比，有过剖宫产史的女性患一般盆腔子宫内膜异位症的风险为 1.8。这符合一般理解，即术后子宫内膜异位症的风险与子宫内膜异位症的术前诊断无关。在案例报道中，预计在腹腔镜子宫颈上子宫切除术和子宫粉碎后会发现术后子宫内膜异位症。在一项对 464 名接受子宫切除术的妇女进行的病例对照研究中（其中 277 人接受了腹腔镜阴道上子宫切除术 (LSH) 并进行了粉碎；187 人进行了经阴道或经腹子宫切除术而没有进行粉碎），术后子宫内膜异位症的发生率为 1.4%子宫切除术，LSH 组与对照组无差异。我们的患者在最近一次阴道手术前将近 30 年被诊断出患有腹膜子宫内膜异位症。根据以前的案例，反复阴道手术导致的医源性植入是这种罕见位置的最可能解释，尽管上述病例对照研究并未发现这种联系。子宫内膜异位症的症状取决于子宫内膜组织的位置，但通常表现为痛经、慢性疼痛、疲劳和不孕。广泛的症状学和延迟诊断会显着降低患者的健康相关生活质量。该患者阴道远端有压痛肿胀，偶尔有不规则出血和相关疼痛。一开始，疼痛是不明确的，但后来变成了周期性的。患者的主要主诉是尿失禁（压力型）和尿流减少。因此，起初怀疑是尿道憩室或良性囊肿。在通常情况下，尿失禁和尿流量减少的患者不会计划进行 TVT，但在这种情况下，流量减少很可能是由于阴道前壁下部的子宫内膜异位结节阻塞所致。由于位置罕见，最初并未怀疑子宫内膜异位症，尽管该患者过去曾被诊断为子宫内膜异位症。据我们所知，治疗外阴子宫内膜异位症的证据有限，主要发表在病例报告和病例系列中。在这种情况下，阴道子宫内膜异位症浸润的保守激素治疗失败，疼痛缓解有限。只有手术切除才能消除阻塞。尽管进行了先进的手术，在文献中仍有 5% 的病例发生壁层子宫内膜异位病变的复发。然而，复发率各不相同，因为它在文献中的定义不统一。本例患者接受了一次手术，切除了所有可见的子宫内膜异位组织，随访 3 年后无复发报告。
学习要点

• 子宫内膜异位症的症状非常广泛。
• 出现阴道远端压痛肿胀的患者必须怀疑子宫内膜异位症。
• 反复泌尿妇科手术后，子宫内膜组织的非典型植入可能存在风险。
• 从手术到出现症状的时间可能长达数年。
• 非典型子宫内膜异位症的治疗需要彻底切除所有可见组织的手术。